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una nefropat&#237;a intersticial severa&#46;</p><p class="elsevierStylePara">&#160;</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">CASO CL&#205;NICO</span></p><p class="elsevierStylePara">&#160;</p><p class="elsevierStylePara">Mujer de 77 a&#241;os de edad remitida a la consulta de Nefrolog&#237;a por creatinina plasm&#225;tica de 2&#44;4 mg&#47;dl&#46; Entre sus antecedentes personales destacaban diversas intervenciones quir&#250;rgicas &#40;menisco en 1985&#59; timoma con anatom&#237;a patol&#243;gica benigna en 1999&#59; p&#243;lipos nasosinusales hac&#237;a m&#225;s de 20 a&#241;os y en 2008&#59; varices en 2006&#59; cistocele en 2008&#59; fractura de cadera en julio de 2010&#41;&#59; colangitis esclerosante primaria diagnosticada en el a&#241;o 2003&#44; en tratamiento con &#225;cido ursodesoxic&#243;lico&#46; En varias ocasiones se hab&#237;a realizado cateterismo biliar retr&#243;gado con esfinterectom&#237;a y dilataci&#243;n de zonas de estenosis&#46; Tambi&#233;n se hab&#237;a diagnosticado de enfermedad inflamatoria intestinal por la misma &#233;poca&#59; en el seguimiento posterior se le practicaron varias colonoscopias que en unas ocasiones eran normales y&#44; en otras&#44; mostraban m&#237;nimas ulceraciones a nivel iliocecal y en colon&#46; Pericarditis de etiolog&#237;a no filiada en enero de 2010&#46; Gonartrosis bilateral&#46;<span class="elsevierStyleBold"> </span>Intolerancia al hierro oral&#46; No ten&#237;a h&#225;bitos t&#243;xicos&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En el primer momento de ser vista en consulta externa se encontraba en tratamiento con zolpidem&#44; 10 mg&#47;d&#237;a&#59; &#225;cido ursodesoxic&#243;lico&#44; 1250 mg&#47;d&#237;a&#59; pantoprazol&#44; 40 mg&#47;d&#237;a&#59; mirtazapina&#44; 15 mg&#47;d&#237;a&#59; dextropropox&#237;feno&#44; y paracetamol de forma ocasional&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En el interrogatorio refer&#237;a intenso cansancio&#44; disnea de medianos esfuerzos&#59; disminuci&#243;n del apetito&#59; n&#225;useas ocasionales con la tos&#59; estre&#241;imiento habitual de unas 48 horas que alternaba con diarrea de 3 a 4 deposiciones al d&#237;a&#44; pero sin presencia de productos patol&#243;gicos&#59; nicturia de 2 veces desde hac&#237;a unos meses&#59; micciones diurnas cada 3-4 horas&#59; no relataba antecedentes de crisis renoureterales ni haber tenido hematuria&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En cuanto a sus antecedentes familiares&#44; padres fallecidos en edad avanzada y tres hermanos fallecidos por tumores&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En la exploraci&#243;n f&#237;sica&#58; talla&#58; 159 cm&#59; peso&#58; 53 kg&#46; Presi&#243;n arterial&#58; 137&#47;72 mmHg&#59; frecuencia card&#237;aca&#58; 95 lpm&#46; Sin ingurgitaci&#243;n yugular&#59; car&#243;tidas r&#237;tmicas y sim&#233;tricas&#59; auscultaci&#243;n cardiopulmonar normal&#59; en el abdomen destacaba una hepatomegalia de alrededor de 4 traveses de dedo m&#225;s evidente en l&#243;bulo derecho&#44; no dolorosa y sin soplos abdominales&#46; Extremidades&#58; sin edemas y pulsos distales presentes&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Revisada la historia anal&#237;tica&#44; se observ&#243; que en noviembre de 2010 la creatinina plasm&#225;tica oscil&#243; entre 2&#44;4-2&#44;5 mg&#47;dl&#59; en diciembre de 2010 la creatinina plasm&#225;tica fue de 2&#44;9 mg&#47;dl y en enero de 2011&#44; de 2&#44;7 mg&#47;dl&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En las pruebas complementarias en enero y febrero de 2011&#44; cabe destacar&#58; colesterol&#58; 204 mg&#47;dl&#59; GOT &#40;glutamato-oxalacetato-transaminasa&#41;&#58; 37 U&#47;l&#59; GPT &#40;glutamato-piruvato-transaminasa&#41;&#58; 23 U&#47;l&#59; GGT &#40;gammaglutamil transferasa&#41;&#58; 431 U&#47;l&#59; fosfatasa alcalina&#58; 483 U&#47;l&#59; LDH &#40;lactatodeshidrogenasa&#41;&#58; 646 U&#47;l&#59; ferritina&#58; 399 ng&#47;ml&#59; &#237;ndice de saturaci&#243;n de transferrina&#44; 11&#37;&#46; El resto de la bioqu&#237;mica ordinaria fue normal&#46; En el hemograma&#58; hematocrito&#58; 35&#44;1&#37;&#59; hemoglobina&#58; 11&#44;3 g&#47;dl&#59; resto normal&#46; El estudio de coagulaci&#243;n&#58; tiempo de tromboplastina parcial activado&#58; 45 segundos&#46; Anticardiolipina IgM positiva&#58; 21&#44;80 U MPL&#47;ml &#40;normal&#58; 0&#44;5-11&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En el an&#225;lisis de orina recogida de 24 horas&#58; proteinuria&#58; 0&#44;53 g&#47;24 horas&#59; aclaramiento de creatinina&#58; 17 ml&#47;min&#46; El sistem&#225;tico de orina fue negativo&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El estudio inmunol&#243;gico mostr&#243; positividad de anticuerpos anticitoplasma de neutr&#243;filos &#40;ANCA&#41; &#40;anti-MPO y Anti-PR3 negativos&#41;&#59; los anticuerpos antinucleares &#40;ANA&#41;&#44; anti-DNA&#44; anticuerpos antim&#250;sculo liso&#44; anticuerpos antimitocondriales fueron negativos&#46; Se detect&#243; una disminuci&#243;n de inmunoglobulinas&#58; IgG&#58; 253 mg&#47;dl &#40;normal&#58; 751-1560&#41;&#59; IgM&#58; 10 mg&#47;dl &#40;normal&#58; 46-304&#41;&#59; IgA 81 mg&#47;dl &#40;normal&#58; 82-453&#41;&#46; El complemento&#44; factor reumatoide&#44; prote&#237;na C reactiva y ceruloplasmina se encontraban en rango normal&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La serolog&#237;a de virus de hepatitis B y C&#44; as&#237; como la de virus de inmunodeficiencia humana&#44; fue negativa&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Las hormonas tiroideas y anticuerpos antitiroideos fueron normales&#46; La paratohormona intacta fue de 149 pg&#47;ml&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La electroforesis en sangre mostr&#243; una disminuci&#243;n de inmunoglobulinas&#44; y en orina&#44; proteinuria no selectiva&#46; La proteinuria de Bence-Jones result&#243; negativa&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En las pruebas de imagen &#40;ecograf&#237;a renal&#41;&#58; ri&#241;ones de tama&#241;o&#44; morfolog&#237;a y ecogenicidad normales&#44; sin litiasis ni dilataci&#243;n&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Ante la presencia de un deterioro de funci&#243;n renal de causa no clara &#40;se desconoc&#237;an valores de referencia previa&#41;&#44; se realiz&#243; biopsia renal percut&#225;nea con los siguientes hallazgos&#58; 4 glom&#233;rulos&#44; 2 de ellos completamente esclerosados y los otros 2 en v&#237;as de esclerosis&#46; El estudio de inmunofluorescencia fue negativo para IgG&#44; IgA&#44; IgM y C3&#46; En el intersticio se observaba un denso infiltrado linfocitario que expand&#237;a y ocupaba todo el tejido&#44; destruyendo la arquitectura habitual del par&#233;nquima renal &#40;figura 1 A y B&#41;&#46; No se valoraba bien la existencia de fibrosis debido al infiltrado existente&#46; En la figura 2 A se muestra la inmunohistoqu&#237;mica con CD3 &#40;anticuerpo monoclonal que marca linfocitos T en general&#41; y demuestra que la mayor&#237;a del infiltrado es a expensas de linfocitos T&#44; y en la figura 2 B&#44; la inmunohistoqu&#237;mica con CD4&#46; El diagn&#243;stico anatomopatol&#243;gico final fue de nefropat&#237;a tubulointersticial severa &#40;infiltrado intersticial de predominio linfocitario T CD4 positivos&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Con los hallazgos de la biopsia se indic&#243; tratamiento con prednisona&#44; 50 mg&#47;d&#237;a&#44; en pauta descendente&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Ocho meses despu&#233;s&#44; la paciente mantiene una funci&#243;n renal estabilizada &#40;creatinina plasm&#225;tica de 2&#44;2 mg&#47;dl&#44; aclaramiento de 20 ml&#47;min y proteinuria de 0&#44;49 g&#47;24 h&#41;&#46; Respecto a la funci&#243;n hep&#225;tica&#58; GOT&#58; 24 U&#47;l&#59; GPT&#58; 18 U&#47;l&#59; GGT&#58; 172 U&#47;l&#59; fosfatasa alcalina&#58; 342 U&#47;l&#46;</p><p class="elsevierStylePara">&#160;</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">DISCUSI&#211;N</span></p><p class="elsevierStylePara">&#160;</p><p class="elsevierStylePara">La CEP es una enfermedad de etiolog&#237;a desconocida&#44; con un curso cl&#237;nico progresivo&#44; que afecta a los conductos biliares y produce una cirrosis hep&#225;tica<span class="elsevierStyleSup">1</span>&#46; En pacientes con CEP se han descrito la presencia de diversos hallazgos serol&#243;gicos&#44; entre los que se incluyen hipergammaglobulinemia&#44; positividad de ANCA at&#237;picos y otros autoanticuerpos como anticuerpos antinucleares&#44; antim&#250;sculo liso&#44; antitiroideos&#44; anticardiolipina y factor reumatoide<span class="elsevierStyleSup">7</span>&#46; La elevaci&#243;n de IgG4 &#40;marcador caracter&#237;stico de pancreatitis autoinmune&#41; tambi&#233;n se ha descrito en una peque&#241;a proporci&#243;n de pacientes con CEP<span class="elsevierStyleSup">8</span>&#46; De hecho&#44; la colangitis esclerosante relacionada con IgG4&#43; tambi&#233;n se incluye en el grupo de colangitis esclerosante idiop&#225;tica<span class="elsevierStyleSup">5</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Recientemente&#44; se ha considerado una nueva entidad cl&#237;nico-patol&#243;gica denominada &#171;enfermedad esclerosante relacionada con IgG4&#187;<span class="elsevierStyleSup">5-7</span>&#58; esta entidad es una enfermedad sist&#233;mica caracterizada por una infiltraci&#243;n de c&#233;lulas plasm&#225;ticas de IgG4&#43; y de linfocitos T en varios &#243;rganos&#58; en p&#225;ncreas&#44; conductos biliares&#44; gl&#225;ndulas salivares&#44; retroperitoneo&#44; ri&#241;&#243;n&#44; pulm&#243;n y pr&#243;stata&#46; Los hallazgos histopatol&#243;gicos en los &#243;rganos afectados muestran fibrosis&#44; esclerosis&#44; destrucci&#243;n de la arquitectura glandular e infiltraci&#243;n linfoplasmocitaria&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Por otra parte&#44; la nefropat&#237;a tubulointersticial se ha relacionado con f&#225;rmacos&#44; infecciones y procesos autoinmunes&#46; En la literatura se han comunicado casos de nefropat&#237;a intersticial asociada a colangitis esclerosante y se especul&#243; con la posibilidad de un nuevo s&#237;ndrome&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Nosotros describimos un nuevo caso de nefritis intersticial en una mujer con una CEP&#46; En nuestro caso&#44; se valor&#243; si esta asociaci&#243;n podr&#237;a estar en el contexto de una enfermedad esclerosante relacionada con la IgG4&#43; que no pudimos demostrar&#58; primero&#44; porque los niveles plasm&#225;ticos de IgG&#43; fueron de 1 mg&#47;dl &#40;si bien la paciente presentaba una disminuci&#243;n generalizada de todas las inmunoglobulinas&#41; y&#44; segundo&#44; porque en el estudio histol&#243;gico renal no se pudo determinar la positividad de IgG4&#46; Sin embargo&#44; los niveles de IgG4&#43;&#44; por s&#237; mismos no son suficientes para poder incluir o excluir el diagn&#243;stico de enfermedad sist&#233;mica relacionada con la IgG4&#43;<span class="elsevierStyleSup">9</span>&#46; De hecho&#44; nosotros encontramos un denso infiltrado intersticial de predominio linfocitario T CD4&#43;&#44; que destru&#237;a pr&#225;cticamente toda las estructuras renales&#46;&#160;</p><p class="elsevierStylePara">No existe un r&#233;gimen de tratamiento estandarizado para esta nueva entidad&#44; si bien la mayor&#237;a de las series indican tratamiento con 30-60 mg&#47;d&#237;a de prednisolona en pauta descendente&#44; con buena respuesta<span class="elsevierStyleSup">5-7</span>&#46; En nuestro caso&#44; dada la afectaci&#243;n intersticial tan severa se indic&#243; tratamiento con esteroides orales&#58; aunque no se logr&#243; una recuperaci&#243;n completa de la funci&#243;n renal &#40;posiblemente porque ya exist&#237;a deterioro de funci&#243;n renal varios meses antes de efectuar la biopsia y la afectaci&#243;n histol&#243;gica severa&#41;&#44; al menos se logr&#243; una estabilizaci&#243;n de la funci&#243;n renal&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En conclusi&#243;n&#44; describimos el caso de una nefritis intersticial severa en una mujer con una colangitis esclerosante primaria&#58; en estos pacientes se deber&#237;a investigar si esta asociaci&#243;n podr&#237;a encontrarse en el contexto de una patolog&#237;a emergente&#44; &#171;enfermedad sist&#233;mica relacionada con la IgG4&#43;&#187;&#46;&#160;</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">&#160;</span></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Conflictos de inter&#233;s</span></p><p class="elsevierStylePara">&#160;</p><p class="elsevierStylePara">Los autores declaran que no tienen conflictos de inter&#233;s potenciales relacionados con los contenidos de este art&#237;culo&#46;&#160;&#160;</p><p class="elsevierStylePara"><a href="grande&#47;11305&#95;108&#95;27641&#95;es&#95;11305&#95;f1&#46;jpg" class="elsevierStyleCrossRefs"><img src="11305_108_27641_es_11305_f1.jpg" alt="&#40;A&#41; Hematoxilina Eosina &#40;HE&#41; &#40;x10&#41;&#58; denso infiltrado linfocitario intersticial que destruye la mayor&#237;a de las estructuras reconocibles&#46; &#40;B&#41; HE &#40;x20&#41;&#58; denso infiltrado linfocitario intersticial que destruye la mayor&#237;a de las estructuras reconocibles&#46;"></img></a></p><p class="elsevierStylePara">Figura 1&#46; &#40;A&#41; Hematoxilina Eosina &#40;HE&#41; &#40;x10&#41;&#58; denso infiltrado linfocitario intersticial que destruye la mayor&#237;a de las estructuras reconocibles&#46; &#40;B&#41; HE &#40;x20&#41;&#58; denso infiltrado linfocitario intersticial que destruye la mayor&#237;a de las estructuras reconocibles&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><a href="grande&#47;11305&#95;108&#95;27643&#95;es&#95;11305&#95;f2&#46;jpg" class="elsevierStyleCrossRefs"><img src="11305_108_27643_es_11305_f2.jpg" alt="&#40;A&#41; Inmunohistoqu&#237;mica &#40;IHQ&#41; &#40;x20&#41; con CD3&#46; &#40;B&#41; IHQ &#40;x20&#41; con CD4&#46;"></img></a></p><p class="elsevierStylePara">Figura 2&#46; &#40;A&#41; Inmunohistoqu&#237;mica &#40;IHQ&#41; &#40;x20&#41; con CD3&#46; &#40;B&#41; IHQ &#40;x20&#41; con CD4&#46;</p>"
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Colangitis esclerosante primaria y nefropatía intersticial: ¿una asociación emergente?
Primary sclerosing cholangitis and interstitial nephropathy: an emerging association?
Manuel Herasa, Ana Saizb, M. José Fernández-Reyesa, Rosa Sáncheza, Álvaro Molinaa, M. Astrid Rodrígueza, Fernando Álvarez-Udea
a Servicio de Nefrología, Hospital General de Segovia, Segovia,
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una nefropat&#237;a intersticial severa&#46;</p><p class="elsevierStylePara">&#160;</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">CASO CL&#205;NICO</span></p><p class="elsevierStylePara">&#160;</p><p class="elsevierStylePara">Mujer de 77 a&#241;os de edad remitida a la consulta de Nefrolog&#237;a por creatinina plasm&#225;tica de 2&#44;4 mg&#47;dl&#46; Entre sus antecedentes personales destacaban diversas intervenciones quir&#250;rgicas &#40;menisco en 1985&#59; timoma con anatom&#237;a patol&#243;gica benigna en 1999&#59; p&#243;lipos nasosinusales hac&#237;a m&#225;s de 20 a&#241;os y en 2008&#59; varices en 2006&#59; cistocele en 2008&#59; fractura de cadera en julio de 2010&#41;&#59; colangitis esclerosante primaria diagnosticada en el a&#241;o 2003&#44; en tratamiento con &#225;cido ursodesoxic&#243;lico&#46; En varias ocasiones se hab&#237;a realizado cateterismo biliar retr&#243;gado con esfinterectom&#237;a y dilataci&#243;n de zonas de estenosis&#46; Tambi&#233;n se hab&#237;a diagnosticado de enfermedad inflamatoria intestinal por la misma &#233;poca&#59; en el seguimiento posterior se le practicaron varias colonoscopias que en unas ocasiones eran normales y&#44; en otras&#44; mostraban m&#237;nimas ulceraciones a nivel iliocecal y en colon&#46; Pericarditis de etiolog&#237;a no filiada en enero de 2010&#46; Gonartrosis bilateral&#46;<span class="elsevierStyleBold"> </span>Intolerancia al hierro oral&#46; No ten&#237;a h&#225;bitos t&#243;xicos&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En el primer momento de ser vista en consulta externa se encontraba en tratamiento con zolpidem&#44; 10 mg&#47;d&#237;a&#59; &#225;cido ursodesoxic&#243;lico&#44; 1250 mg&#47;d&#237;a&#59; pantoprazol&#44; 40 mg&#47;d&#237;a&#59; mirtazapina&#44; 15 mg&#47;d&#237;a&#59; dextropropox&#237;feno&#44; y paracetamol de forma ocasional&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En el interrogatorio refer&#237;a intenso cansancio&#44; disnea de medianos esfuerzos&#59; disminuci&#243;n del apetito&#59; n&#225;useas ocasionales con la tos&#59; estre&#241;imiento habitual de unas 48 horas que alternaba con diarrea de 3 a 4 deposiciones al d&#237;a&#44; pero sin presencia de productos patol&#243;gicos&#59; nicturia de 2 veces desde hac&#237;a unos meses&#59; micciones diurnas cada 3-4 horas&#59; no relataba antecedentes de crisis renoureterales ni haber tenido hematuria&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En cuanto a sus antecedentes familiares&#44; padres fallecidos en edad avanzada y tres hermanos fallecidos por tumores&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En la exploraci&#243;n f&#237;sica&#58; talla&#58; 159 cm&#59; peso&#58; 53 kg&#46; Presi&#243;n arterial&#58; 137&#47;72 mmHg&#59; frecuencia card&#237;aca&#58; 95 lpm&#46; Sin ingurgitaci&#243;n yugular&#59; car&#243;tidas r&#237;tmicas y sim&#233;tricas&#59; auscultaci&#243;n cardiopulmonar normal&#59; en el abdomen destacaba una hepatomegalia de alrededor de 4 traveses de dedo m&#225;s evidente en l&#243;bulo derecho&#44; no dolorosa y sin soplos abdominales&#46; Extremidades&#58; sin edemas y pulsos distales presentes&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Revisada la historia anal&#237;tica&#44; se observ&#243; que en noviembre de 2010 la creatinina plasm&#225;tica oscil&#243; entre 2&#44;4-2&#44;5 mg&#47;dl&#59; en diciembre de 2010 la creatinina plasm&#225;tica fue de 2&#44;9 mg&#47;dl y en enero de 2011&#44; de 2&#44;7 mg&#47;dl&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En las pruebas complementarias en enero y febrero de 2011&#44; cabe destacar&#58; colesterol&#58; 204 mg&#47;dl&#59; GOT &#40;glutamato-oxalacetato-transaminasa&#41;&#58; 37 U&#47;l&#59; GPT &#40;glutamato-piruvato-transaminasa&#41;&#58; 23 U&#47;l&#59; GGT &#40;gammaglutamil transferasa&#41;&#58; 431 U&#47;l&#59; fosfatasa alcalina&#58; 483 U&#47;l&#59; LDH &#40;lactatodeshidrogenasa&#41;&#58; 646 U&#47;l&#59; ferritina&#58; 399 ng&#47;ml&#59; &#237;ndice de saturaci&#243;n de transferrina&#44; 11&#37;&#46; El resto de la bioqu&#237;mica ordinaria fue normal&#46; En el hemograma&#58; hematocrito&#58; 35&#44;1&#37;&#59; hemoglobina&#58; 11&#44;3 g&#47;dl&#59; resto normal&#46; El estudio de coagulaci&#243;n&#58; tiempo de tromboplastina parcial activado&#58; 45 segundos&#46; Anticardiolipina IgM positiva&#58; 21&#44;80 U MPL&#47;ml &#40;normal&#58; 0&#44;5-11&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En el an&#225;lisis de orina recogida de 24 horas&#58; proteinuria&#58; 0&#44;53 g&#47;24 horas&#59; aclaramiento de creatinina&#58; 17 ml&#47;min&#46; El sistem&#225;tico de orina fue negativo&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El estudio inmunol&#243;gico mostr&#243; positividad de anticuerpos anticitoplasma de neutr&#243;filos &#40;ANCA&#41; &#40;anti-MPO y Anti-PR3 negativos&#41;&#59; los anticuerpos antinucleares &#40;ANA&#41;&#44; anti-DNA&#44; anticuerpos antim&#250;sculo liso&#44; anticuerpos antimitocondriales fueron negativos&#46; Se detect&#243; una disminuci&#243;n de inmunoglobulinas&#58; IgG&#58; 253 mg&#47;dl &#40;normal&#58; 751-1560&#41;&#59; IgM&#58; 10 mg&#47;dl &#40;normal&#58; 46-304&#41;&#59; IgA 81 mg&#47;dl &#40;normal&#58; 82-453&#41;&#46; El complemento&#44; factor reumatoide&#44; prote&#237;na C reactiva y ceruloplasmina se encontraban en rango normal&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La serolog&#237;a de virus de hepatitis B y C&#44; as&#237; como la de virus de inmunodeficiencia humana&#44; fue negativa&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Las hormonas tiroideas y anticuerpos antitiroideos fueron normales&#46; La paratohormona intacta fue de 149 pg&#47;ml&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La electroforesis en sangre mostr&#243; una disminuci&#243;n de inmunoglobulinas&#44; y en orina&#44; proteinuria no selectiva&#46; La proteinuria de Bence-Jones result&#243; negativa&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En las pruebas de imagen &#40;ecograf&#237;a renal&#41;&#58; ri&#241;ones de tama&#241;o&#44; morfolog&#237;a y ecogenicidad normales&#44; sin litiasis ni dilataci&#243;n&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Ante la presencia de un deterioro de funci&#243;n renal de causa no clara &#40;se desconoc&#237;an valores de referencia previa&#41;&#44; se realiz&#243; biopsia renal percut&#225;nea con los siguientes hallazgos&#58; 4 glom&#233;rulos&#44; 2 de ellos completamente esclerosados y los otros 2 en v&#237;as de esclerosis&#46; El estudio de inmunofluorescencia fue negativo para IgG&#44; IgA&#44; IgM y C3&#46; En el intersticio se observaba un denso infiltrado linfocitario que expand&#237;a y ocupaba todo el tejido&#44; destruyendo la arquitectura habitual del par&#233;nquima renal &#40;figura 1 A y B&#41;&#46; No se valoraba bien la existencia de fibrosis debido al infiltrado existente&#46; En la figura 2 A se muestra la inmunohistoqu&#237;mica con CD3 &#40;anticuerpo monoclonal que marca linfocitos T en general&#41; y demuestra que la mayor&#237;a del infiltrado es a expensas de linfocitos T&#44; y en la figura 2 B&#44; la inmunohistoqu&#237;mica con CD4&#46; El diagn&#243;stico anatomopatol&#243;gico final fue de nefropat&#237;a tubulointersticial severa &#40;infiltrado intersticial de predominio linfocitario T CD4 positivos&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Con los hallazgos de la biopsia se indic&#243; tratamiento con prednisona&#44; 50 mg&#47;d&#237;a&#44; en pauta descendente&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Ocho meses despu&#233;s&#44; la paciente mantiene una funci&#243;n renal estabilizada &#40;creatinina plasm&#225;tica de 2&#44;2 mg&#47;dl&#44; aclaramiento de 20 ml&#47;min y proteinuria de 0&#44;49 g&#47;24 h&#41;&#46; Respecto a la funci&#243;n hep&#225;tica&#58; GOT&#58; 24 U&#47;l&#59; GPT&#58; 18 U&#47;l&#59; GGT&#58; 172 U&#47;l&#59; fosfatasa alcalina&#58; 342 U&#47;l&#46;</p><p class="elsevierStylePara">&#160;</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">DISCUSI&#211;N</span></p><p class="elsevierStylePara">&#160;</p><p class="elsevierStylePara">La CEP es una enfermedad de etiolog&#237;a desconocida&#44; con un curso cl&#237;nico progresivo&#44; que afecta a los conductos biliares y produce una cirrosis hep&#225;tica<span class="elsevierStyleSup">1</span>&#46; En pacientes con CEP se han descrito la presencia de diversos hallazgos serol&#243;gicos&#44; entre los que se incluyen hipergammaglobulinemia&#44; positividad de ANCA at&#237;picos y otros autoanticuerpos como anticuerpos antinucleares&#44; antim&#250;sculo liso&#44; antitiroideos&#44; anticardiolipina y factor reumatoide<span class="elsevierStyleSup">7</span>&#46; La elevaci&#243;n de IgG4 &#40;marcador caracter&#237;stico de pancreatitis autoinmune&#41; tambi&#233;n se ha descrito en una peque&#241;a proporci&#243;n de pacientes con CEP<span class="elsevierStyleSup">8</span>&#46; De hecho&#44; la colangitis esclerosante relacionada con IgG4&#43; tambi&#233;n se incluye en el grupo de colangitis esclerosante idiop&#225;tica<span class="elsevierStyleSup">5</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Recientemente&#44; se ha considerado una nueva entidad cl&#237;nico-patol&#243;gica denominada &#171;enfermedad esclerosante relacionada con IgG4&#187;<span class="elsevierStyleSup">5-7</span>&#58; esta entidad es una enfermedad sist&#233;mica caracterizada por una infiltraci&#243;n de c&#233;lulas plasm&#225;ticas de IgG4&#43; y de linfocitos T en varios &#243;rganos&#58; en p&#225;ncreas&#44; conductos biliares&#44; gl&#225;ndulas salivares&#44; retroperitoneo&#44; ri&#241;&#243;n&#44; pulm&#243;n y pr&#243;stata&#46; Los hallazgos histopatol&#243;gicos en los &#243;rganos afectados muestran fibrosis&#44; esclerosis&#44; destrucci&#243;n de la arquitectura glandular e infiltraci&#243;n linfoplasmocitaria&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Por otra parte&#44; la nefropat&#237;a tubulointersticial se ha relacionado con f&#225;rmacos&#44; infecciones y procesos autoinmunes&#46; En la literatura se han comunicado casos de nefropat&#237;a intersticial asociada a colangitis esclerosante y se especul&#243; con la posibilidad de un nuevo s&#237;ndrome&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Nosotros describimos un nuevo caso de nefritis intersticial en una mujer con una CEP&#46; En nuestro caso&#44; se valor&#243; si esta asociaci&#243;n podr&#237;a estar en el contexto de una enfermedad esclerosante relacionada con la IgG4&#43; que no pudimos demostrar&#58; primero&#44; porque los niveles plasm&#225;ticos de IgG&#43; fueron de 1 mg&#47;dl &#40;si bien la paciente presentaba una disminuci&#243;n generalizada de todas las inmunoglobulinas&#41; y&#44; segundo&#44; porque en el estudio histol&#243;gico renal no se pudo determinar la positividad de IgG4&#46; Sin embargo&#44; los niveles de IgG4&#43;&#44; por s&#237; mismos no son suficientes para poder incluir o excluir el diagn&#243;stico de enfermedad sist&#233;mica relacionada con la IgG4&#43;<span class="elsevierStyleSup">9</span>&#46; De hecho&#44; nosotros encontramos un denso infiltrado intersticial de predominio linfocitario T CD4&#43;&#44; que destru&#237;a pr&#225;cticamente toda las estructuras renales&#46;&#160;</p><p class="elsevierStylePara">No existe un r&#233;gimen de tratamiento estandarizado para esta nueva entidad&#44; si bien la mayor&#237;a de las series indican tratamiento con 30-60 mg&#47;d&#237;a de prednisolona en pauta descendente&#44; con buena respuesta<span class="elsevierStyleSup">5-7</span>&#46; En nuestro caso&#44; dada la afectaci&#243;n intersticial tan severa se indic&#243; tratamiento con esteroides orales&#58; aunque no se logr&#243; una recuperaci&#243;n completa de la funci&#243;n renal &#40;posiblemente porque ya exist&#237;a deterioro de funci&#243;n renal varios meses antes de efectuar la biopsia y la afectaci&#243;n histol&#243;gica severa&#41;&#44; al menos se logr&#243; una estabilizaci&#243;n de la funci&#243;n renal&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En conclusi&#243;n&#44; describimos el caso de una nefritis intersticial severa en una mujer con una colangitis esclerosante primaria&#58; en estos pacientes se deber&#237;a investigar si esta asociaci&#243;n podr&#237;a encontrarse en el contexto de una patolog&#237;a emergente&#44; &#171;enfermedad sist&#233;mica relacionada con la IgG4&#43;&#187;&#46;&#160;</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">&#160;</span></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Conflictos de inter&#233;s</span></p><p class="elsevierStylePara">&#160;</p><p class="elsevierStylePara">Los autores declaran que no tienen conflictos de inter&#233;s potenciales relacionados con los contenidos de este art&#237;culo&#46;&#160;&#160;</p><p class="elsevierStylePara"><a href="grande&#47;11305&#95;108&#95;27641&#95;es&#95;11305&#95;f1&#46;jpg" class="elsevierStyleCrossRefs"><img src="11305_108_27641_es_11305_f1.jpg" alt="&#40;A&#41; Hematoxilina Eosina &#40;HE&#41; &#40;x10&#41;&#58; denso infiltrado linfocitario intersticial que destruye la mayor&#237;a de las estructuras reconocibles&#46; &#40;B&#41; HE &#40;x20&#41;&#58; denso infiltrado linfocitario intersticial que destruye la mayor&#237;a de las estructuras reconocibles&#46;"></img></a></p><p class="elsevierStylePara">Figura 1&#46; &#40;A&#41; Hematoxilina Eosina &#40;HE&#41; &#40;x10&#41;&#58; denso infiltrado linfocitario intersticial que destruye la mayor&#237;a de las estructuras reconocibles&#46; &#40;B&#41; HE &#40;x20&#41;&#58; denso infiltrado linfocitario intersticial que destruye la mayor&#237;a de las estructuras reconocibles&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><a href="grande&#47;11305&#95;108&#95;27643&#95;es&#95;11305&#95;f2&#46;jpg" class="elsevierStyleCrossRefs"><img src="11305_108_27643_es_11305_f2.jpg" alt="&#40;A&#41; Inmunohistoqu&#237;mica &#40;IHQ&#41; &#40;x20&#41; con CD3&#46; &#40;B&#41; IHQ &#40;x20&#41; con CD4&#46;"></img></a></p><p class="elsevierStylePara">Figura 2&#46; &#40;A&#41; Inmunohistoqu&#237;mica &#40;IHQ&#41; &#40;x20&#41; con CD3&#46; &#40;B&#41; IHQ &#40;x20&#41; con CD4&#46;</p>"
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Información del artículo
ISSN: 02116995
Idioma original: Español
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año/Mes Html Pdf Total
2024 Noviembre 8 8 16
2024 Octubre 62 53 115
2024 Septiembre 62 40 102
2024 Agosto 73 51 124
2024 Julio 65 37 102
2024 Junio 54 40 94
2024 Mayo 96 44 140
2024 Abril 84 48 132
2024 Marzo 53 34 87
2024 Febrero 67 46 113
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2023 Diciembre 85 40 125
2023 Noviembre 84 52 136
2023 Octubre 79 42 121
2023 Septiembre 108 46 154
2023 Agosto 78 28 106
2023 Julio 94 79 173
2023 Junio 74 48 122
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2022 Diciembre 57 33 90
2022 Noviembre 57 36 93
2022 Octubre 91 61 152
2022 Septiembre 41 38 79
2022 Agosto 54 35 89
2022 Julio 60 48 108
2022 Junio 55 37 92
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2022 Abril 87 50 137
2022 Marzo 56 54 110
2022 Febrero 68 51 119
2022 Enero 73 57 130
2021 Diciembre 88 41 129
2021 Noviembre 71 44 115
2021 Octubre 63 41 104
2021 Septiembre 65 46 111
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2021 Julio 85 31 116
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2021 Marzo 96 45 141
2021 Febrero 90 20 110
2021 Enero 68 35 103
2020 Diciembre 64 21 85
2020 Noviembre 48 24 72
2020 Octubre 39 17 56
2020 Septiembre 54 7 61
2020 Agosto 56 16 72
2020 Julio 49 14 63
2020 Junio 49 29 78
2020 Mayo 42 15 57
2020 Abril 52 13 65
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2020 Febrero 48 16 64
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2019 Agosto 26 23 49
2019 Julio 41 24 65
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2019 Mayo 33 18 51
2019 Abril 80 26 106
2019 Marzo 35 29 64
2019 Febrero 27 18 45
2019 Enero 35 23 58
2018 Diciembre 76 47 123
2018 Noviembre 93 21 114
2018 Octubre 77 13 90
2018 Septiembre 62 14 76
2018 Agosto 65 25 90
2018 Julio 44 19 63
2018 Junio 68 16 84
2018 Mayo 45 13 58
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2016 Noviembre 107 12 119
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2016 Agosto 271 5 276
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2016 Mayo 164 0 164
2016 Abril 137 0 137
2016 Marzo 112 0 112
2016 Febrero 154 0 154
2016 Enero 129 0 129
2015 Diciembre 152 0 152
2015 Noviembre 165 0 165
2015 Octubre 113 0 113
2015 Septiembre 108 0 108
2015 Agosto 100 0 100
2015 Julio 115 0 115
2015 Junio 84 0 84
2015 Mayo 79 0 79
2015 Abril 27 0 27
2015 Febrero 2036 0 2036
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