La sinusitis fúngica invasiva es una patología infrecuente, pero extremadamente grave por su elevada mortalidad. Puede presentarse en cualquier momento tras el trasplante renal, especialmente en pacientes de edad avanzada y diabéticos. Presentamos el caso de un paciente trasplantado renal que desarrolló sinusitis fúngica invasiva tras recibir pulsos de esteroides con una presentación clínica atípica derivada de la expansión de la infección a la órbita. La clave del diagnóstico y la elección del tratamiento antifúngico se basaron en las pruebas de diagnóstico por la imagen y la obtención de biopsias de la mucosa sinusal para su estudio anatomopatológico y microbiológico. El tratamiento quirúrgico agresivo y el uso combinado de antifúngicos junto con la reducción de la inmunosupresión permitieron controlar el cuadro infeccioso y evitar un desenlace mortal.